O Cryptococcus sp é uma micose que atinge o sistema nervoso central (SNC), considerada rara em pacientes imunocompetentes. A infecção primária ocorre por inalação e pode haver disseminação hematogênica para o SNC. Em pacientes imunocompetentes, a clínica costuma ser mais exuberante: sinais meníngeos e de meningoencefalite e o acometimento dos pares cranianos, refletindo nas alterações oftalmológicas pelo acometimento do II (nervo óptico) e III (oculomotor) pares cranianos. Descrever um caso a respeito da sequela permanente no sistema visual por criptococose cerebral em um paciente imunocompetente e a conduta médica frente ao caso, em vista aos poucos casos descritos na literatura. Apresenta-se um paciente do sexo feminino, 34 anos, imunocompetente, diagnóstico confirmado de criptococose cerebral, internado no Hospital Universitário ULBRA- Canoas em Agosto de 2013, após transferência do Hospital de Pronto Socorro de Canoas. Os dados apresentados constam do prontuário do paciente. RESULTADOS: O paciente procurou atendimento queixando-se de ptose palpebral e cefaleia. Através de anamnese e exame físico foram constatados a presença de anisocoria, rigidez de nuca, confusão mental, náusea, vômitos e manchas acastanhadas em membros inferiores. Realizou-se punção lombar para análise do líquor cefalorraquidiano: revelou pleocitose com predomínio de linfócitos, glicorraquia e protéinas elevadas. Tomografia computadorizada sem contraste e Ressonância Magnética revelaram achados sugestivos de processo inflamatório fúngico: redução da amplitude dos ventrículos laterais e grosseiras calcificações em núcleos da base bilateralmente. Além desses, foram realizados cultura do líquor (positivo para Cryptococcus) e Anti-HIV Elisa (negativo em 3 testes). Em razão de piora clínica, paciente é transferida para a Unidade de Terapia Intensiva (UTI), onde é usada terapêutica de fluconazol com anfotericina B. Paciente recebe alta após 75 dias em UTI, com sequelas: amaurose, dificuldade de deambulação e déficit cognitivo. O acometimento dos pares cranianos pode ocasionar estrabismo, diplopia, e paralisia facial. Déficit visual ou amaurose, como no caso desta paciente, temporário ou definitivo ao longo da evolução e tratamento, refletem lesão do II par craniano. O tratamento de criptococose cerebral em pacientes imunocompetentes continua sendo uma questão desafiadora por inúmeros fatores, como a escassa literatura sobre o assunto. Apesar das sequelas, o paciente deste caso apenas evoluiu para melhora com a introdução de fluconazol no esquema terapêutico, o que corrobora ser este antifúngico uma boa terapia para casos selecionados como outras evidências também demonstram. Assim, o tratamento visa evitar o tempo de exposição prolongado a infecção cerebral, restringindo as sequelas e contribuindo para um desfecho mais favorável ao paciente.